Genetic Screening of a Hungarian Cohort with Focal Dystonia Identified Several Novel Putative Pathogenic Gene Variants

Salamon, A. [Salamon, András (Neurológia), szerző] Neurológiai Klinika (SZTE / SZAOK); Nagy, Z.F.* [Nagy, Zsófia Flóra (genetika), szerző] Orvosi Genetikai Intézet (SZTE / SZAOK); Genomikai Medicina és Ritka Betegségek Intézete (SE / AOK / I); Pál, M. [Pál, Margit (biokémia), szerző] Orvosi Genetikai Intézet (SZTE / SZAOK); ELKH-SZTE Funkcionális Klinikai Genetika Kutató... (SZTE / SZAOK / OGI); Szabó, M.; Csősz, Á.; Szpisjak, L. [Szpisjak, László (Neurológia), szerző] Neurológiai Klinika (SZTE / SZAOK); Gárdián, G. [Gárdián, Gabriella (Neurológia), szerző] Neurológiai Klinika (SZTE / SZAOK); Zádori, D. [Zádori, Dénes (idegtudományok), szerző] Neurológiai Klinika (SZTE / SZAOK); Széll, M.** [Széll, Márta (Molekuláris biológia), szerző] Orvosi Genetikai Intézet (SZTE / SZAOK); ELKH-SZTE Funkcionális Klinikai Genetika Kutató... (SZTE / SZAOK / OGI); Klivényi, P. ✉ [Klivényi, Péter (Neurológia), szerző] Neurológiai Klinika (SZTE / SZAOK)

Angol nyelvű Szakcikk (Folyóiratcikk) Tudományos
Megjelent: INTERNATIONAL JOURNAL OF MOLECULAR SCIENCES 1661-6596 1422-0067 24 (13) Paper: 10745 , 10 p. 2023
  • SJR Scopus - Inorganic Chemistry: D1
Azonosítók
Támogatások:
  • (2017-1-1.1.2.1-NKP-2017-0002)
  • (TKP-2021-EGA-32)
  • (FEIF/646-4/2021-ITM_SZERZ)
  • (Young Talents–NTP-NFTÖ-21-B-0100)
Dystonia is a rare movement disorder which is characterized by sustained or intermittent muscle contractions causing abnormal and often repetitive movements, postures, or both. The two most common forms of adult-onset focal dystonia are cervical dystonia (CD) and benign essential blepharospasm (BSP). A total of 121 patients (CD, 74; BSP, 47) were included in the study. The average age of the patients was 64 years. For the next-generation sequencing (NGS) approach, 30 genes were selected on the basis of a thorough search of the scientific literature. Assessment of 30 CD- and BSP-associated genes from 121 patients revealed a total of 209 different heterozygous variants in 24 genes. Established clinical and genetic validity was determined for nine heterozygous variations (three likely pathogenic and six variants of uncertain significance). Detailed genetic examination is an important part of the work-up for focal dystonia forms. To our knowledge, our investigation is the first such study to be carried out in the Middle-European region. © 2023 by the authors.
Hivatkozás stílusok: IEEEACMAPAChicagoHarvardCSLMásolásNyomtatás
2026-09-10 06:08